Se reporta el primer caso de sinusitis micótica por Scedosporium apiospermum, en el Hospital Salvador B. Gautier en Santo Domingo, República Dominicana, el cual fue tratado con resección quirúrgica debido a pólipos nasales de donde se tomaron muestras que fueron enviadas a microbiología y anatomía patológica para cultivos y estudio histopatológico, se identificó el moho Scedosporium apiospermum. Se enfatiza la búsqueda de anneloconidias características de este hongo, en los exámenes microscópico, para establecer el agente etiológico en la muestra clínica. La erradicación exitosa de esta infección se llevó a cabo con el drenaje quirúrgico y terapia antifúngica.